Περίληψη:

Εισαγωγή/Σκοπός:

Το εκκόλπωμα της γυναικείας ουρήθρας είναι η σακοειδής πρόπτωση του βλεννογόνου της ουρήθρας σε παρακείμενο ιστό. Η κλασσική κλινική εικόνα περιλαμβάνει τα τρία D (‘three Ds’) :  post-void dribbling, dyspareunia, dysuria. Η ανωτέρω συμπτωματολογία συναντάται σπάνια. Τα εκκολπώματα  αφορούν 0,02-6% των γυναικών παγκοσμίως και παρουσιάζονται στην ηλικία των 30 με 60 ετών, με μέση ηλικία διάγνωσης τα 36 έτη. (1)

Σκοπός είναι να παρουσιαστεί ένα σπάνιο περιστατικό οξείας επίσχεσης ούρων οφειλόμενο σε ευμέγεθες εκκόλπωμα ουρήθρας. Από την ανασκόπηση της βιβλιογραφίας δεν έχει αναφερθεί παρόμοιο περιστατικό από το 2000 και μετά.

Υλικό &  μέθοδος:

Γυναίκα 47ετών , με ελεύθερο ατομικό ιστορικό και ένα τέκνο, παρουσιάστηκε στο τμήμα επειγόντων περιστατικών με οξεία επίσχεση ούρων.  Από τη φυσική εξέταση ανευρέθη ψηλαφητό μόρφωμα στο πρόσθιο κολπικό τοίχωμα. Η ουροδυναμική μελέτη ανέδειξε αδυναμία κένωσης λόγω απόφραξης. Περαιτέρω έλεγχος με μαγνητική τομογραφία κάτω κοιλίας ανέδειξε ευμεγέθες πολύχωρο κυστικό μόρφωμα (4x3 εκατοστά) δίκην πετάλου ,το οποίο περιβάλλει την ουρήθρα. Στην  ουρηθροσκόπηση ανευρέθη το στόμιο του εκκολπώματος στο αριστερό πλάγιο τοίχωμα της πρόσθιας ουρήθρας.

Αποτελέσματα:

Η ασθενής υπεβλήθη σε πλήρη εκτομή του εκκολπώματος διακολπικά και ανακατασκευή της ουρήθρας.  Η μετεγχειρητική πορεία ήταν ομαλή, έλαβε εξιτήριο τη δεύτερη μετεγχειρητική ημέρα.  Κατόπιν τριών εβδομάδων ακολούθησε επιτυχής δοκιμασία αφαίρεσης του ουροκαθετήρα.

Συμπεράσματα:

Λόγω των ποικίλων συμπτωμάτων  η διάγνωση είναι δυσχερής και για αυτό απαιτείται υψηλός δείκτης υποψίας. Στη πλειονότητα των περιπτώσεων η διερεύνηση  βασίζεται στον απεικονιστικό έλεγχο με την εξέταση εκλογής να αποτελεί η μαγνητική τομογραφία. Η εξέλιξη των ασυμπτωματικών εκκολπωμάτων που δεν αντιμετωπίζονται χειρουργικά παραμένει άγνωστη αλλά έχουν αναφερθεί επιπλοκές όπως είναι η καρκινογένεση και ο σχηματισμός λίθου. (2)

ΕΙΣΑΓΩΓΗ:

Το εκκόλπωμα της γυναικείας ουρήθρας αποτελεί μία σπάνια κλινική οντότητα και η διάγνωσή του μπορεί να καθυστερήσει είτε να διαλάθει. Τα εκκολπώματα αποτελούν μια σακοειδή πρόπτωση του βλεννογόνου της ουρήθρας σε παρακείμενο ιστό και αφορούν  το 0,02- 6% των γυναικών παγκοσμίως  ενώ παρουσιάζονται στην ηλικία των 30 με 60 ετών, με μέση ηλικία διάγνωσης τα 36 έτη. Το 40% των γυναικών που διερευνώνται αιτιώμενες συμπτώματα του κατώτερου ουροποιητικού συστήματος έχουν εκκόλπωμα καθώς και 1,4% των γυναικών με ακράτεια  προσπαθείας. Η κλασσική κλινική εικόνα περιλαμβάνει συνηθέστερα τα τρία D (‘three Ds’) :  post-void dribbling, dyspareunia, dysuria. Εντούτοις  οι ασθενείς παρουσιάζουν μια πληθώρα συμπτωμάτων γεγονός που δυσχεραίνει τη διάγνωση. (1)

ΑΝΑΦΟΡΑ ΠΕΡΙΣΤΑΤΙΚΟΥ:

Γυναίκα 47ετών , με ελεύθερο ατομικό ιστορικό και ένα τέκνο, προσήλθε στο τμήμα επειγόντων περιστατικών με εικόνα οξείας επίσχεσης ούρων.  Από τον γενόμενο κλινικό και εργαστηριακό έλεγχο δεν διαπιστώθηκαν παθολογικά ευρήματα, οπότε και η ασθενής αντιμετωπίστηκε συντηρητικά με τοποθέτηση ουροκαθετήρα. Ένα μήνα αργότερα, επανήλθε με δεύτερο επεισόδιο οξείας επίσχεσης ούρων. Η φυσική εξέταση ανέδειξε ψηλαφητό, ευκίνητο,  μαλακής σύστασης μόρφωμα στο πρόσθιο κολπικό τοίχωμα. Η διακολπικώς εφαρμοζόμενη πίεση επί του μορφώματος είχε ως αποτέλεσμα την εκροή πυώδους υγρού από την ουρήθρα και την επακόλουθη μείωση του μεγέθους του. Τοποθετήθηκε εκ νέου ουροκαθετήρας και έγινε σύσταση για διενέργεια ουροδυναμικής μελέτης και απεικονιστικού ελέγχου κάτω κοιλίας. Στην ουροδυναμική μελέτη παρουσιάστηκε αποτυχία κένωσης λόγω υποκυστικού κωλύματος. Περαιτέρω έλεγχος με μαγνητική τομογραφία κάτω κοιλίας ανέδειξε ευμεγέθες πολύχωρο κυστικό μόρφωμα (4x3,1 εκατοστά) δίκην πετάλου ,το οποίο περιβάλλει την ουρήθρα, εμφανίζει σημαντική ενίσχυση μετά την ενδοφλέβια χορήγηση παραμαγνητικής ουσίας και αποδίδεται πρωτίστως σε εκκόλπωμα (εικόνα 1). Ακολούθησε ουρηθροσκόπηση, όπου ανευρέθη το στόμιο του εκκολπώματος στο αριστερό πλάγιο τοίχωμα (4η ώρα) της πρόσθιας ουρήθρας σε απόσταση περίπου 1 εκατοστού από το έξω στόμιο. Η ασθενής αντιμετωπίστηκε χειρουργικά με διακολπική εκκολπωματεκτομή σχήματος «ανεστραμμένου U» και ανακατασκευή της ουρήθρας (εικόνα 2). Διεγχειρητικά ανευρέθησαν εκτεταμένες συμφύσεις του εκκολπωματικού σάκου με το τοίχωμα του κόλπου και της ουρήθρας, ως επί χρόνιας φλεγμονής. Η μετεγχειρητική πορεία ήταν ομαλή. Την πρώτη μετεγχειρητική ημέρα αφαιρέθηκε το κολπικό ταμπόν και η ασθενής έλαβε εξιτήριο την δεύτερη ημέρα. Ακολούθησε επιτυχής δοκιμασία αφαίρεσης του ουροκαθετήρα την τρίτη μετεγχειρητική εβδομάδα όπου υπεβλήθη σε ουρηθροκυστεογραφία κένωσης, στην οποία δεν αναδείχθησαν παθολογικά ευρήματα. Η ασθενής επανεκτιμήθηκε κλινικά στις δύο εβδομάδες ,στον πρώτο και τρίτο μήνα μετά την επέμβαση, χωρίς  συμπτωματολογία εκ του ουροποιητικού και με φυσιολογική φυσική εξέταση. Η παθολογοανατομική εξέταση ανέδειξε τεμάχια βλεννογόνου πλακώδους επιθηλίου, με χρόνια ενεργό φλεγμονή και κατά θέσεις μικρές εστίες νεφρογενούς αδενώματος θετικές για PAX8 και CK7.

ΣΥΖΗΤΗΣΗ:

Παράγοντες κινδύνου για την ανάπτυξη εκκολπωμάτων αποτελούν ο τραυματισμός της ουρήθρας κατά τη διάρκεια του τοκετού και οι υποτροπιάζουσες λοιμώξεις της ουρήθρας που συμπεριλαμβάνουν τις λοιμώξεις των περιουρηθρικών αδένων. Αιτιολογικά, η λοίμωξη του περιουρηθρικού αδένα και η  επακόλουθος  απόφραξη ευνοεί την δημιουργία υπο-ουρηθρικού αποστήματος και εντέλει την ρήξη της φλεγμονώδους κοιλότητας στον αυλό της ουρήθρας , η οποία κοιλότητα επιθηλιοποιείται.(3)  Επιπρόσθετος παράγοντας κινδύνου για τη δημιουργία εκκολπώματος της εγγύς και της μέσης ουρήθρας είναι η αποφρακτική αχαλασία του ουρηθρικού σφιγκτήρα λόγω της αύξησης της πίεσης που υφίσταται η εγγύς ουρήθρα.(4)

Η κλασσική κλινική εικόνα που περιλαμβάνει τη δυσπαρεύνια, τη δυσουρία και τη μετά την ούρηση διαφυγή ούρων (‘three Ds’) απαντάται ταυτόχρονα μόνο στο 23% των γυναικών. Περαιτέρω συμπτώματα αποτελούν  η παρουσία κολπικής μάζας, η συχνοουρία, οι υποτροπιάζουσες ουρολοιμώξεις, η  επιτακτικότητα ,η ακράτεια, η εκροή πυώδους υγρού από την ουρήθρα, η  ευαισθησία του πρόσθιου κολπικού τοιχώματος. Η κλινική εικόνα της οξείας επίσχεσης ούρων, όπως συνέβη στην ασθενή μας, απαντάται σε λιγότερο από 1% των περιπτώσεων.(1)  Λόγω των μη ειδικών συμπτωμάτων το μέσο διάστημα που μεσολαβεί από την έναρξη  αυτών έως τη διάγνωση είναι τα 5,2 έτη.(3)

Η φυσική εξέταση και η απεικόνιση της περιουρηθρικής περιοχής θέτουν τη διάγνωση του εκκολπώματος. Η ουρηθροκυστεογραφία κατά την ούρηση καθώς και η ουρηθροσκόπηση αποτελούν μεθόδους ανεύρεσης εκκολπωμάτων. Εντούτοις, οι ανωτέρω μέθοδοι ανιχνεύουν μόνο εκκολπώματα τα οποία έχουν ευμεγέθη και βατή επικοινωνία με την ουρήθρα. Η μαγνητική τομογραφία αποτελεί την εξέταση εκλογής για τη διάγνωση τους καθώς και  τυχών επιπλοκών τους, στην οποία  χαρακτηρίζονται ως κυστικά μορφώματα δίκην σέλλας ή πετάλου. Οι Τ2W ακολουθίες με καταστολή λίπους  και οι  ακολουθίες μετά τη χορήγηση της παραμαγνητικής ουσίας  μπορεί να αποκαλύψουν έναν βραχύ αυλό εκκολπώματος δυσδιάκριτο σε άλλες απεικονίσεις .(5)  Άλλες απεικονιστικές μέθοδοι που μπορούν να χρησιμοποιηθούν, με συγκρίσιμα αποτελέσματα με τη μαγνητική, αποτελούν το υπερηχογράφημα περινέου και το διακολπικό υπερηχογράφημα. (6)

Η εξέλιξη των μη θεραπευμένων εκκολπωμάτων ουρήθρας είναι άγνωστη μέχρι σήμερα λόγω των χαμηλών ποσοστών αναφοράς τους. Ο σχηματισμός λίθων, η δημιουργία αποστήματος και  η ανάπτυξη κακοήθειας εντός του εκκολπωματικού σάκου είναι ορισμένες από τις επιπλοκές που έχουν αναφερθεί. Σύμφωνα με την μελέτη των O’Connor και συν το 75% των κακοηθειών είναι αδενοκαρκινώματα, εμφανίζονται περίπου στα 53 έτη και η συχνότερη συμπτωματολογία τους είναι η ουρηθρορραγία και η αιματουρία. (7)

Στις συμπτωματικές ασθενείς θα πρέπει να συστήνεται χειρουργική αντιμετώπιση του ουρηθρικού εκκολπώματος. Στην βιβλιογραφία αναφέρονται διάφορες ελάχιστα επεμβατικές τεχνικές όπως είναι η μαρσιποποίηση, η διουρηθρική ενδοσκοπική εκτομή (unroofing) και ο καυτηριασμός, οι οποίες όμως έχουν ένδειξη σε ασθενείς υψηλού κινδύνου. Η συχνότερη και πιο αποτελεσματική χειρουργική αντιμετώπιση αποτελεί η διακολπική εκκολπωματεκτομή.(8)Τα βασικά βήματα της διακολπικής εκκολπωματεκτομής είναι η κινητοποίηση ενός καλά αγγειούμενου κρημνού στο πρόσθιο κολπικό τοίχωμα, η διατήρηση της περιουρηθρικής περιτονίας ως ξεχωριστή στοιβάδα, η εκτομή του στομίου και του σάκου του εκκολπώματος, η στεγανή συρραφή της ουρήθρας και η σύγκλειση κατά την ανατομική τάξη σε τρία στρώματα με ή χωρίς την παρεμβολή Martius χειλικού κρημνού ανάλογα με την έκταση του ελλείμματος.(1) Λόγω της απουσίας συγκριτικών μελετών μεταξύ των χειρουργικών τεχνικών, δεν μπορούμε να εξάγουμε ασφαλή συμπεράσματα για τα ποσοστά επιτυχίας και επιπλοκών.

Σύμφωνα με την μεγαλύτερη μελέτη κοόρτης, από τις 120 ασθενείς που υποβλήθηκαν σε διακολπική εκκολπωματεκτομή, οι 3 εμφάνισαν λοίμωξη ουροποιητικού και 1 επιφανειακή λοίμωξη του τραύματος σε συνδυασμό με λοίμωξη ουροποιητικού. (9) Οι πιο συχνές μακροχρόνιες επιπλοκές της συγκεκριμένης επέμβασης περιλαμβάνουν τις υποτροπιάζουσες ουρολοιμώξεις, την ακράτεια προσπαθείας, την υποτροπή του ουρηθρικού εκκολπώματος, το ουρηθροκολπικό συρίγγιο και τα στενώματα ουρήθρας. Τα ποσοστά επιπλοκών είναι υψηλότερα για τα εκκολπώματα μεγέθους άνω των 3 εκατοστών, εκείνα με σύνθετη διαμόρφωση (δίκην πετάλου ή κυκλοτερή)  και όσα εντοπίζονται στην εγγύς ουρήθρα. (2,10)

Το συγκεκριμένο περιστατικό αποτελεί μια ασυνήθιστη περίπτωση οξείας επίσχεσης ούρων σε νέα γυναίκα, οφειλόμενη σε ευμεγέθες εκκόλπωμα ουρήθρας, που αντιμετωπίστηκε επιτυχώς με διακολπική εκκολπωματεκτομή. Η κλινική εικόνα των ουρηθρικών εκκολπωμάτων είναι μη ειδική και εξαιρετικά σπάνια περιλαμβάνει την επίσχεση ούρων. Η εργασία μας επισημαίνει την  ανάγκη υψηλού δείκτη υποψίας, προκειμένου με βάση το ιστορικό, τη φυσική εξέταση και κυρίως τον απεικονιστικό έλεγχο με μαγνητική τομογραφία να τεθεί η διάγνωση. Η θεραπεία εκλογής , όταν ενδείκνυται, αποτελεί η διακολπική εκκολπωματεκτομή.

Βιβλιογραφία:

1.   Greenwell TJ, Spilotros M. Urethral diverticula in women. Nat Rev Urol. 2015;12(12):671–80.

2.   Giannitsas K, Athanasopoulos A. Female urethral diverticula: From pathogenesis to management. An update. Expert Rev Obstet Gynecol. 2010;5(1):57–66.

3.   Reeves FA, Inman RD, Chapple CR. Management of symptomatic urethral diverticula in women: A single-centre experience. Eur Urol [Internet]. 2014;66(1):164–72. Available from: http://dx.doi.org/10.1016/j.eururo.2014.02.041

4.   Mukhtar BMB, Solomon E, Naaseri S, Aughwane P, Pakzad M, Hamid R, et al. Urethral diverticula in women are associated with increased urethra-sphincter complex volumes: A potential role for high-tone nonrelaxing sphincter in their etiology? Neurourol Urodyn [Internet]. 2019;38(7):1859–65. Available from: http://dx.doi.org/10.1002/nau.24080

5.   Itani M, Kielar A, Menias CO, Dighe MK, Surabhi V, Prasad SR, et al. MRI of female urethra and periurethral pathologies. Int Urogynecol J. 2016;27(2):195–204.

6.   Okeahialam NA, Taithongchai A, Sultan AH, Thakar R. Transperineal and endovaginal ultrasound for evaluating suburethral masses: comparison with magnetic resonance imaging. Ultrasound Obstet Gynecol. 2021;57(6):999–1005.

7.   O’Connor E, Iatropoulou D, Hashimoto S, Takahashi S, Ho DH, Greenwell T. Urethral diverticulum carcinoma in females-a case series and review of the English and Japanese literature. Transl Androl Urol. 2018;7(4):703–29.

8.   Bodner-Adler B, Halpern K, Hanzal E. Surgical management of urethral diverticula in women: a systematic review. Int Urogynecol J. 2016;27(7):993–1001.

9.   Raup VT, Hess DS, Hanske J, Schmid M, Varda B, Das A, et al. Patient Characteristics and Perioperative Outcomes of Female Urethral Diverticulectomy: Analysis of a Multi-Institutional Prospective Database. Urology [Internet]. 2015;86(4):712–5. Available from: http://dx.doi.org/10.1016/j.urology.2015.07.007

10.   Sun Y, Tang C, Li N, Luo D yi, Peng L, Shen H, et al. Risk factors of postoperative sexual function in patients with urethral diverticulum and their partners: A cohort study of 83 women. Int Braz J Urol. 2019;45(6):1216–26.